조대술을 시행한 하마종의 치료 document_id A220517036818

하마종은 구강저에 발생하는 점액 낭종으로 타액선 분비도관의 파열로 인하여 점액이 연조직 내에 저류되어 생기는 가성낭종이다. 구강저의 설소대를 중심으로 편측으로 발생하며 무통성이고, 병소의 크기가 증가함에 따라 피막이 얇아져서 청색의 투명한 종창이 되는 것이 특징이다. 병소의 크기가 큰 경우에는 연하 및 발음, 저작시 문제를 야기할 수 있지만 외부로 종창이 생기거나 감염되는 것은 드물다. 하마종의 치료법으로는 자발적으로 치유되는 것을 관찰하는 방법, 단순 절개 배농, 조대술, 절제술 등이 있다. 치료법 중 하나인 조대술은 낭벽의 일부분을 제거하여 구강 점막과 연결시켜주는 술식으로 보존적이며 소아에서 추천되는 방법으로 구강내 조직의 외형을 원형대로 유지할 수 있고, 해부학적 구조물을 손상시킬 위험성이 적은 장점을 가진다. 치료 후에 자주 재발될 수 있으며, 술 후 4개월 이내에 일어난다. 이 증례는 하마종을 주소로 내원한 8세 여아에서 조대술을 시행하고 관찰하였으며 재발소견 없이 정상적인 소견을 보인바보고하는 바이다. 하마종은 설하선 도관의 파열이나 폐색에 의해 발생한다. 유아에서 보이는 하마종은 선천적이며, 구강저의 설하선 또는 악하선의 폐쇄와 연관된 경우가 많고, 좀 더 연령이 높은 어린이나 10대에 나타나는 것은 대부분 외상에 의한 것이다. 유병률은 10,000명 당 2명의 비율로 발생하며, 어린 나이에 더 자주 발생한다. Chidzonga와 Mahomva는 하마종의 73.5%가0세에서 10세 사이에, 12%가 11세에서 20세 사이에 발생함을 보고하였다. 하마종은 발생한 위치와 임상적 형태를 바탕으로 쉽게 진단내릴 수 있으나 구강내 병소 없이 경부 종창을 보일시에는 갑상설관 낭종이나 유피 낭종, 낭포성 히그로마, 양성 기형종 등과 감별진단이 필요하다. 진단이 의심스러울 때에는, 병소에서점액을 흡인하는 것이 도움이 될 수 있다. 구강내 병소의 경우는 혈관종이나 악하선관의 폐쇄로 야기된 타액선염 등의 병소와 감별진단이 필요하다. 혈관종은 맥박을 보이며 단단하지않고 지압에 의해 팽창되는 특징을 보이며 악하선관의 폐쇄로인한 타액선염이나 도관확장은 음식 섭취 등의 타액분비 자극시 진행성의 동통이 나타난다. 하마종의 치료 방법으로는 비외과적 또는 외과적 방법이 있으며 외과적 방법이 더 선호된다. 비외과적 방법으로 자발적으로 치유되는 것을 위해 5 6개월 관찰하는 방법이 추천되기도한다. Steelman 등은 외과 술식 없이 5주 후 자연 소실된 선천성 하마종의 증례를 보고하였다. Zhi 등은 특히 영아의 하마종에서 6개월간의 관찰 기간을 가질 것을 추천하였다. 하지만 Seo 등에 의하면 3 14개월의 관찰 기간 동안 자발적으로 치유된 것은 없었으며, 오히려 크기가 증가한 증례또한 보고되었다. 자발적으로 치유되는 것을 위한 관찰은 환자의 재내원이 제대로 이루어지지 않는 상황에서는 추천되지 않고 외과적 방법 중, 단순 절개와 배농은 거의 모든 증례에서 재발이 발생되어서 추천되지 않는다. 조대술은 낭벽의 일부분을 제거하여 구강 점막과 연결시켜주는 술식으로 보존적이며 소아에서 추천되는 방법으로 구강내조직의 외형을 원형대로 유지하고, 해부학적 구조물을 손상시킬 위험성이 적은 장점을 가진다. 반면, 혀가 기능하는 동안의움직임으로 인해 구강점막과 연결시켜 놓은 와동을 유지하기 어렵다는 단점이 있으며 재발될 수 있다. 이는 구강저의 좁은 공간에서 혀의 움직임으로 인해 병소의 경계 부위가 서로접촉하게 되면서 병소가 재형성되기 때문이다. 재발은 보통 6 8주 이내, 대부분의 경우 4개월 이내에 발생한다. 따라서하마종의 재발을 줄이기 위해 조대술시 가능한 병적 소견을 나타내는 병소의 내벽을 많이 절제하여 설하선까지의 접근로를 확보하는 것이 중요하며, 변형된 조대술을 시행할 수도 있다. 변형된 조대술로는 gauze packing을 동반하는 방법과 unroofing 전에 가성낭의 끝을 4 0 silk로 봉합하는 방법 등이 있고, Patel 등에 의하면 단순 조대술이나 변형된 조대술 후 재발률은 20%였다. 하마종의 치료 중 재발률이 가장 낮은 치료법은 설하선 등을 포함한 절제술이다. 하지만 절제술은 설신경에 손상을 주어 감각이상을 가져올 수 있으며, Whartons duct에 손상을줄 수 있다. 또한 몰입성 하마종의 경우 경부로 접근했을 때 목에 흉터가 남는 심미적인 합병증도 발생할 수 있다. 특히 소아는 성인과 비교하여 수술이 더 어려운데 이는 크기가 더 작으며, 벽이 얇고 잘 파손될 수 있기 때문이며, 대개 전신마취를 필요로 한다. 그러나 절제술은 재발율이 낮아서 신뢰할만한 치료로 특히 병소의 크기가 크거나 몰입성 하마종의 경우 고려할 수 있다. Morita 등은 2 cm보다 작은 크기의 단순 표재성 하마종의경우 조대술이 가장 유용한 것으로 보고하였다. 또한 Yuca 등은 2 cm보다 작은 표재성 조대술의 경우 packing을 동반한 조대술을, 2 cm보다 큰 경우 조대술과 더불어 설하선 절제술을시행할 것을 추천하였다. 최근에는 수술에서 오는 합병증을 줄이기 위해서 수술시 carbon dioxide laser를 사용하는 방법이나 sclerotherapy 같은 비수술적 방법을 시도한다. Carbon dioxide laser를 사용할 때의 장점은 인접 조직의 손상을 최소화하며, 술후 환자의 부종과 통증, 반흔이 최소화된다는 것이다. Roh와 Kim은 9명의 하마종 환아에서 OK 432 주입을 통한 치료로 심각한 합병증 없이 1명의 환아에서만 재발을 보인 결과를 보고하였다. 이러한 양호한 치료 결과와 반흔을 남기지 않는 심미성, 경제적인 이유를 바탕으로 수술적 방법에 앞서 하마종의 주된 치료로 OK 432를 이용한 sclerotherapy를 사용할 것을 주장하였다. 하지만 이 연구는 개체수가 너무 적고, 다른 치료법을 사용한 대조군이 없는 단점이 있다. 따라서 이러한 치료법을 임상에 도입하기 전 더 많은 연구 결과가 필요할 것으로 생각된다. 하마종의 치료에 있어서 또 하나 논란이 되는 것은 술식 중에 하마종이 파열되면 재발 되는지에 대한 것이다. Haberal 등은 하마종을 조대술과 절제술로 치료한 환아에서 술식 중 하마종의 파열과 재발과의 관련성이 없다는 결과를 보고하였고, Yuca 등도 하마종의 파열과 재발 사이의 관련성을 찾지 못하였다. 이 증례에서는 조대술을 시행한 후 22개월 동안 주기적으로 관찰하였으나 재발되지 않고 후유증이 발생하지 않았다. 조대술을 시행할시 가능한 병적 소견을 나타내는 병소의 내벽을 많이 절제하여 주는 것이 재발률을 낮춰주는데 이 증례에서는 수술용 표지 마커를 사용하여 경계를 분명히 표시하여 준 것이 도움이 되었으며, 병소의 크기 등을 고려할 때 적절한 치료법을 선택한 것으로 생각된다. 향후 지속적인 임상적 관찰이 필요할 것으로 사료된다. 이 증례는 구강저에 발생한 편측성 종창을 주소로 내원한 8세 여아에 대한 것으로 환아는 우측 구강저에 1.2 cm 크기의청색의 투명한 종창을 보였으나, 통증을 호소하지 않았고 방사선학적 검사에서 특이한 소견은 보이지 않았다. 이러한 특징적인 임상적 소견을 바탕으로 하마종으로 가진단 한 후에 보존적인 술식으로 소아에서 추천되는 방법인 조대술을 시행하였다. 조대술은 구강내 조직의 외형을 원형대로 유지시킬 수 있고, 해부학적 구조물을 손상시킬 위험성이 적은 장점을 가지며, 이 병소는 크기가 2 cm 미만으로 조대술을 시행하기 적합할 것으로 생각하였다. 병리조직학적 검사에서 낭벽 상피세포의 부재와 점액을 확인할 수 있었으며 하마종을 확진하였다. 22개월간의 정기적인 검사에서 양호한 결과를 보였으나 재발이 흔하게 일어나기 때문에 주기적인 관찰이 필요하다.